Tidiga autismrelaterade symptom hos unga vuxna med

Tidiga autismrelaterade symptom hos unga
vuxna med schizofrenispektrumdiagnos
– en fall-kontroll studie
Erica Olsson
Vetenskapligt arbete för specialistutbildning
för psykologer 2012
Abstrakt
Syfte. Jämföra autismrelaterade symptom i barndomen hos patienter (18-30 år) med
schizofrenidiagnos och åldersmatchade psykiskt friska frivilliga, samt undersöka
utvecklingsskillnader på gruppnivå avseende utfallet av variablerna ”språkutveckling”,
”repetitiva aktiviteter”, ”socialt samspel” samt ”grovmotorisk utveckling”.
Metod. Genom föräldraintervjuer med det semi-strukturerade diagnostiska instrumentet
DISCO (Diagnostic Interview for Social and Communication Disorders) undersöktes 13
individer med schizofrenispektrumdiagnos samt 13 åldersmatchade psykiskt friska frivilliga.
Utvecklingshistorien belystes retrospektivt upp till 10 års ålder.
Resultat. Ingen av deltagarna uppfyllde kriterierna för Aspergers syndrom enligt ICD-10. En
deltagare med schizofrenispektrum uppfyllde ett flertal kriterier för Aspergers syndrom men
inte fullständig diagnos. ”Repetitiva aktiviteter” var vanligare i schizofrenigruppen (p<0.05)
jämfört med de friska kontrollerna. Ingen signifikant skillnad mellan grupperna påvisades
avseende de övriga variablerna.
Slutsats. Variabeln ”repetitiva aktiviteter” var vanligare under barndomen hos unga vuxna
med schizofrenispektrum jämfört med hos friska kontroller. DISCO förefaller därutöver ha en
begränsad förmåga att spegla tidiga utvecklingsavvikelser som kan vara gemensamma för
autism och schizofreni.
Nyckelord: schizofrenispektrum, autismspektrum, Aspergers syndrom, DISCO, neuropsykologisk utveckling,
neurobiologisk utvecklingsavvikelse
Innehållsförteckning
INTRODUKTION
4
Syfte
5
Hypotes
5
Frågeställningar
5
6
METOD
Design
6
Urval och undersökningsgrupp
6
Instrument
6
Procedur
7
Dataanalys
7
Etik
8
RESULTAT
8
DISKUSSION
15
REFERENSER
17
Appendix
Diagnoskriterier för Aspergers syndrom enligt ICD-10 i DISCO
Tillkännagivande
18
20
INTRODUKTION
Schizofreni är en komplex psykiatrisk sjukdom som ofta har ett livslångt förlopp. Prevalensen
har rapporterats vara 0.2 - 0.5 % och insjuknandet sker ofta vid 18 - 20 års ålder.
Symptomatologin innefattar ofta hörselhallucination, vanföreställning, tankestörning och
emotionell avflackning.
Schizofreni och autism ses idag av många forskare som spektrumdiagnoser eftersom de
antas hänga samman med störningar i hjärnans tidiga utveckling, s k ”neurodevelopmental
disorders”, där individerna uppvisar olika kombinationer och olika svårighetsgrad av
bristande kognitiva funktioner. Gemensamt för båda spektrumdiagnoserna kan vara katatoni,
samt avvikelser inom områden som kognition, uppmärksamhet och motorik, medan den
kliniska skillnaden är att schizofreni ses som en psykiatrisk sjukdom och autism som en
neuropsykiatrisk funktionsnedsättning.
Avseende schizofrenispektrum är det klarlagt att det finns ett samband mellan
schizotyp/schizoid personlighetsstörning och schizofreni. Likheten består inte bara av
symptom och beteende utan har också ett genetiskt samband (1).
Med autismspektrum avses en genomgripande funktionsnedsättning och är ett
samlingsnamn för diagnoserna autism, atypisk autism (genomgripande störning i
utvecklingen, UNS) Aspergers syndrom och desintegrativ störning i utvecklingen. Störningen
kännetecknas av svårigheter inom områden som social interaktion, social kommunikation och
begränsningar avseende lek, fantasi och intressen. Prevalensen har rapporterats vara 0.02 0.04 % för autism och 0.5 % för Aspergers syndrom.
Nya kunskaper om autismspektrumstörningar har tillkommit under senare år och komplexa
kognitiva funktioner som planering, förutseende och ”theory of mind” är nya begrepp inom
den kognitiva forskningen. Diagnostiska instrument avseende tidig utveckling av färdigheter
och beteenden har utvecklats i samma takt som man studerat kognitiva funktionshinder hos
barn och vuxna med autismspektrumstörning. De mest använda instrumenten är DISCO
(Diagnostic Interview for Social and Communication Disorders) (2) och ADI-R (Autism
Diagnostic Interview-Revised) (3).
Kliniska erfarenheter tyder på att autismspektrumstörning kan vara en differentialdiagnos
hos patienter där man överväger diagnosen schizofreni och andra psykoser. Personer med
schizofreni beskrivs ofta ha haft olika utvecklingsrelaterade svårigheter under uppväxten, men
såväl i läroböcker som i artiklar utgår man ifrån att schizofreni och autism är väsensskilda.
Idag arbetar många forskare efter hypotesen att schizofreni är förknippat med en
utvecklingsrelaterad störning i det centrala nervsystemet. Neuropsykologiska dysfunktioner
hos individer med schizofreni omfattar problem inom perception, uppmärksamhet, minne,
problemlösningsförmåga, språkstörningar samt socialt samspel (4).
Det finns forskare (5) som anser att schizofreni handlar om en sen mognadsstörning i
hjärnan och de som snarare ser det som en tidig pre- eller perinatal hjärnskada.
Forskning rörande tidiga utvecklingsavvikelser hos individer som senare i livet får en
schizofrenidiagnos är begränsad. Motorisk och sensorisk avvikelse i kombination med
passivitet och avvikande tal karaktäriserar spädbarn med risk för att senare utveckla
schizofreni (4). Walker, Savole och Davis (6) fann att högriskbarn, dvs barn, där en nära
anhörig har schizofrenidiagnos, hade ett onaturligt sätt att hålla händer och fingrar. Dessa
motoriska avvikelser var tydligast under spädbarnsåren och minskade med stigande ålder.
Den allvarligaste avvikelsen ses hos barn som tidigt debuterar med psykosutveckling.
Nicholson (7) fann att 50 % av dem som utvecklade schizofreni vid 12 års ålder hade brister i
både talutveckling och motorik. Försenad talutveckling har studerats mer specifikt och brukar
visa sig som associationsfattigt språk och långsamhet i att imitera ljud, hos barn som senare
utvecklar schizofreni (8). Begränsad förmåga till ömsesidighet, bristande ögonkontakt, flacka
4
affekter och svårigheter med fin- och grovmotorisk koordination har rapporterats hos barn
som senare utvecklat schizofreni (9).
Frågan om förekomst av autismrelaterade symptom under barndomen hos individer som i
vuxen ålder har utvecklat schizofreni är forskningsintressant. Av kliniskt intresse är frågan
om man med tidig differentialdiagnostik, med påföljande anpassade interventioner, kan
förebygga mer allvarlig symptomutveckling hos individer predisponerade för schizofreni.
Föreliggande studie avser studera skillnader i tidig utveckling avseende autismrelaterade
symptom hos individer med schizofrenispektrumdiagnos jämfört med en åldersmatchad
kontrollgrupp bestående av psykiskt friska frivilliga. Retrospektiva intervjuer gjordes med
föräldrarna för perioden upp till 10 års ålder. Dels undersöktes om någon individ i grupperna i
tidig ålder uppfyllde kriterierna för Aspergers syndrom. Därutöver jämfördes utfallet av några
specifika faktorer i intervjuformuläret DISCO, vilket användes som bedömningsinstrument.
DISCO valdes eftersom ADI-R anses diskriminera väl mellan autism och icke-autism, medan
DISCO även diskriminerar mellan olika diagnoser inom autismspektrum och därför lämpar
sig bättre i en studie rörande förekomst av autismrelaterade symptom.
Valet av specifika faktorer för granskning gjordes för att kunna göra jämförelser avseende
det som framkommit i tidigare studier där man kunnat påvisa en försening rörande ”motorisk
utveckling”, ”språkutveckling”(4,7,8,9) och avvikelser gällande ”socialt samspel”(9) hos barn
som senare utvecklar schizofreni. Frågorna under variabeln ”repetitiva aktiviteter” studerades
också närmare, med syftet att se huruvida dessa symptom som har stor betydelse för
diagnosticering av autism, även förekommer vid schizofrenispektrum.
Syfte
Syftet med studien är att genom att använda intervjuformuläret DISCO, som används vid
diagnosticering av autismspektrumstörning, kartlägga om unga vuxna patienter med
schizofrenispektrumdiagnos, men inte autism, under barndomen uppvisar symptom som är
typiska vid autismspektrumstörning. Som kontrollgrupp valdes unga psykiskt friska frivilliga
individer.
Hypotes
Unga vuxna patienter med schizofrenispektrumdiagnos har ofta tidiga autismrelaterade
symptom som till synes liknar dem som föreligger vid autismspektrumstörning under
barndomen.
Frågeställningar
1. Hur stor andel unga vuxna individer med schizofrenidiagnos, jämfört med en grupp unga
vuxna psykiskt friska frivilliga individer, uppfyller under barndomen de kriterier för
Aspergers syndrom enligt ICD-10 som uppmäts i DISCO, dvs
A Ingen kliniskt signifikant försening av språk- eller färdighetsutveckling under de tre
första åren,
B Nedsatt förmåga till social interaktion
C Repetitiva aktiviteter (ett ovanligt intensivt, avgränsat intresse för något område eller
begränsade, repetitiva och stereotypa mönster i beteende och aktiviteter).
D Exklusionskriterier
2. Föreligger någon skillnad mellan undersökningsgruppen och kontrollgruppen rörande
atypisk utveckling under barndomen avseende språk, repetitiva aktiviteter, nedsatt
förmåga till social interaktion och grovmotorisk utveckling enligt de kriterier som
uppmäts i DISCO ?
5
METOD
Design
Föreliggande arbete är en retrospektiv fallstudie med en åldersmatchad kontrollgrupp.
Urval och undersökningsgrupp
Studien omfattar 26 personer mellan 18-30 år, varav 13 st i undersökningsgruppen och 13 st i
kontrollgruppen. Undersökningsgruppen rekryterades i samarbete med överläkare Eva
Baghdasarian från Ungdomsteamet, enheten för Psykosvård och Psykiatrisk rehabilitering,
Psykiatridivisionen i Uppsala.
Av 15 individer i undersökningsgruppen som accepterat att ingå i studien var det två
anhöriga som valde att inte medverka av personliga skäl. I kontrollgruppen valde två anhöriga
till de 15 tillfrågade psykologistudenterna att inte medverka av samma skäl. Inget internt
bortfall noterades i någon av grupperna, de anhöriga besvarade alla frågor som ställdes. En
person i kontrollgruppen hade ett mindre grovmotoriskt handikapp och exkluderades därför i
de frågor som rörde grovmotorisk utveckling. Alla i undersökningsgruppen hade en
psykiatrisk diagnos inom schizofrenispektrum. Ingen i kontrollgruppen hade haft, eller hade
kontakt med psykiatrin.
Inklusionskriterierna för undersökningsgruppen var:
- Patienten skall vara mellan 18 och 30 år.
- Patienten skall ha schizofreni, men ej autism.
- Patienten skall ha en mor eller far som känner honom/henne väl, då frågorna i intervjun
uppehåller sig kring klinisk information om utvecklingsanamnesen.
- Att den anhöriga skulle behärska det svenska språket.
Exklusionskriterier var de patienter som hade dubbeldiagnos, dvs schizofreni och autism, eller
annan diagnos än schizofrenispektrumtillstånd.
Inklusionskriterier för kontrollgruppen var att personen skulle vara 18-30 år.
Exklusionskriterier var tidigare eller pågående kontakt med den psykiatriska vården.
I undersökningsgruppen var patienterna mellan 18 - 30 år. Männen var överrepresenterade
(70, 2%). Alla i undersökningsgruppen var svenskfödda. Av 13 patienter som deltog i studien
hade hälften påbörjat universitets/högskoleutbildning, övriga hade påbörjat eller genomgått
gymnasiet.
I kontrollgruppen var deltagarna mellan 20 - 30 år och cirka hälften var män (53.8%). Även
de var svenskfödda. Alla i undersökningsgruppen hade pågående studier i psykologi vid
Uppsala universitet.
Instrument
DISCO (Diagnostic Interview for Social and Communication Disorders) användes som
bedömningsinstrument för att undersöka autismrelaterade symptom hos unga vuxna patienter
mellan 18-30 år med schizofrenispektrumdiagnos, jämfört med en åldersmatchad grupp
psykiskt friska frivilliga.
DISCO är en två till fyra timmar lång semi-strukturerad intervju som omfattar ca 400 frågor
(2). Instrumentet är avsett att användas vid utredning av barn och vuxna med svårigheter i
ömsesidig social interaktion och/eller kommunikation. Intervjun bör genomföras med den
förälder som bäst känner individen från tidig barndom. Syftet med DISCO är att samla in
klinisk information om utvecklingsanamnes och att beskriva ADL-färdigheter och beteenden.
DISCO kan användas för klinisk diagnostik av autismspektrumstörningar och utgör ett stöd
för fastställande av diagnos enligt ICD 10/DSM IV (11,12). Interbedömarreliabiliteten (13)
6
har visat att av 91 frågor som användes för ICD-10 algoritmer, var det 75 frågor (82 %) som
hade hög reliabilitet (kappa coefficient eller intra-class correlation > .75).
De frågor som berör utvecklingssteg och poängsätts i DISCO är indelade i koder som är
hierarkiskt arrangerade efter svårighetsgrad. Koderna är följande: 0 = Påtagliga/Betydande
problem, 1= Mindre problem, 2 = Inga problem. ”Påtagliga/Betydande problem” (0) används
när problemet varit observerbart dagligen. ”Mindre problem” (1) används när problemet
funnits då och då och ”inga problem” när inga problem noterats alls. Därutöver finns koderna
”inte tillämpligt”(-8) och ”inte känt” (-9). ”Inte tillämpligt” används när en variabel är
irrelevant för individen, t.ex ”tydlighet i språket” för en individ som inte talar. Om relevant
information inte kan erhållas används koden ”inte känt”.
De frågor som berör förvärvade färdigheter under sektionerna om motoriska färdigheter,
toaletträning och språkanvändning bedöms efter koderna 555= Tidig, 666 = Omkring
förväntad ålder och 777= Sen. Dessa koder används i de fall informanten inte kan minnas den
exakta åldern då en färdighet uppnåddes och har genomgående tillämpats vid studien.
Procedur
Innan studien startade informerades den vårdpersonal som arbetar vid Ungdomsteamet,
enheten för Psykosvård och Psykiatrisk rehabilitering (Psykiatridivisionen, Akademiska
sjukhuset) om studiens syfte och procedur. De patienter som uppfyllde studiens inklusionskriterier fick en muntlig och skriftlig information om studien och tillfrågades om de accepterade att delta. De informerades om att deltagande var frivilligt, att icke deltagande inte skulle
påverka vård och behandling, samt att påbörjat deltagande kunde avbrytas när som helst. För
var och en av dessa fanns en förälder att intervjua med hjälp av det utvalda instrumentet
DISCO. När patienten skriftligen accepterat att delta i studien kontaktades den anhöriga först
per telefon med information om studiens syfte och med en förfrågan om de accepterade att
delta. Därpå skickades en skriftlig information om studien och ett samtycke med svarskuvert.
När samtycket inkommit kontaktades den anhöriga igen för bokning av intervjudatum. Alla
intervjuer genomfördes in vivo för att de anhöriga skulle ges möjlighet till extra omsorg och
tid om behov skulle uppstå. De informerades även om att de kunde kontakta projektledaren
igen om de hade ytterligare frågor avseende studien. Ur journalen hämtades uppgifter om
diagnos och utbildningsnivå hos undersökningsgruppen. En kort anteckning infördes i
journalen, att DISCO- intervju med den anhöriga har genomförts, samt att intervjun var i
forskningssyfte.
Kontrollgruppen rekryterades från Institutionen för Psykologi. Deltagarna kontaktades via
muntlig information av projektledaren vid ett seminarium på institutionen. Den muntliga och
skriftliga proceduren för deltagande var jämförbar med den för undersökningsgruppen,
förutom att både studenten och föräldern fick anvisningar om att de ingick i en kontrollgrupp.
För de som skriftligt accepterat att ingå i studien kontaktades den anhöriga först en gång per
telefon för information. Därefter fick de skriftlig information. Efter ett skriftligt samtycke
bokades tid för en längre telefonintervju. Även kontrollgruppens anhöriga informerades om
att kontakt kunde tas med projektledaren i efterhand om ytterligare frågor skulle uppstå.
Dataanlys
Utfallen ”påtagliga problem”(0) och ”mindre problem”(1) har slagits samman till koden 0,1 =
problem, som jämfördes med koden ”inga problem”(2) för variablerna ”repetitiva aktiviteter”
och ”nedsatt förmåga till social interaktion”. Koderna ”inte tillämpligt”(-8) och ”inte känt”
(-9) har utgått vid analysen eftersom alla anhöriga besvarade de frågor som var relevanta för
studien. För variablerna ”språkutveckling” och ”grovmotorisk utveckling” slogs de frågor
som poängsatts med koderna ”tidig” (555) respektive ”normal” (666) samman, till en kod
benämnd ”tidig/normal”, vilken jämfördes med koden ”sen” (777). Vinsten med att slå
7
samman svarsalternativen är att de därigenom ger en tydligare bild av det som var avvikande
respektive inte var avvikande.
För frågeställning nr 1, dvs hur stor andel unga vuxna med schizofrenidiagnos uppfyller
kriterierna för Aspergers syndrom, jämfört med en åldersmatchad grupp psykiskt friska
frivilliga, som redovisas i tabell 1, användes alla variabler på det sätt som angivits i DISCO
för klassifikation av förekomst av Aspergers syndrom enligt ICD-10.
För frågeställning nr 2, valdes språk- respektive grovmotorisk utveckling under sektionen
”utveckling av färdigheter” i DISCO. Resultatet redovisas i tabell 2 och 6.
För variabeln ”repetitiva aktiviteter”, valdes de två första sektionerna, B3a och B3b som
ingår under kriterium C för Aspergers syndrom i DISCO. Resultaten redovisas i tabell 3
och 4.
För variabeln ”nedsatt förmåga till social interaktion” under frågeställning 2, valdes sektion
B1b i DISCO. Resultatet redovisas i tabell 5. Intervjuerna gjordes retrospektivt med en nära
anhörig för perioden upp till 10 års ålder. Gruppskillnaderna analyserades med hjälp av X2
(Pearson chi-square). P<0.05 valdes för statistisk signifikans. Statiskprogrammet GraphPad
StatMate (10) användes för analysen.
Etik: Studien godkändes av regionala etikprövningsnämnden i Uppsala.
RESULTAT
I tabell 1 redovisas antal individer i undersöknings- respektive kontrollgruppen som
uppfyllde kriterierna för Aspergers syndrom enligt ICD-10 såsom de anges i DISCO. Av
tabellen framgår att en individ i undersökningsgruppen uppfyllde ett flertal kriterier för
Aspergers syndrom, men inte alla.
För kriterium A, språkutveckling och utveckling av färdigheter, framgår att tre individer i
undersökningsgruppen och en individ i kontrollgruppen inte uppfyllde alla kriterier för
normal språkutveckling.
För kriterium B var det enstaka individer, främst i undersökningsgruppen som uppfyllde
kriterierna för nedsatt förmåga till social interaktion.
För kriterium C, ”repetitiva aktiviteter”, var det variablerna B3a, ”uppslukande
preockupation eller begränsade intressemönster” och B3b ”till synes tvångsmässigt beroende
av icke-funktionella rutiner eller ritualer” som visade en statistisk signifikant skillnad
( p<0.05) mellan undersöknings- respektive kontrollgrupp. Fem individer i
undersökningsgruppen uppfyllde kriterierna för B3a ” uppslukande preockupation eller
begränsade intressemönster” och B3b ”till synes tvångsmässigt beroende av icke-funktionella
rutiner eller ritualer”, mot ingen i kontrollgruppen.
För kriterium D, som är ett exklusionskriterium enligt ICD-10 i DISCO, uppfyllde alla i
undersökningsgruppen schizofrenidiagnos, vilket ger att Aspergers syndrom i strikt
diagnostisk bemärkelse inte uppfylls.
8
TABELL 1. Antal deltagare i undersökningsgrupp och kontrollgrupp som
uppfyller kriterierna A, B, C och D för Aspergers syndrom enligt
ICD 10 i DISCO.
___________________________________________________________________
Variabler
ICD 10 (DISCO)
Undersökningsgrupp
Kontroll
grupp
Chisquare
värde
pvärde
N=13
N=13
10
12
0.30
0.59
13
13
1
0
1.04
1.00
1
0
1.04
1.00
0
0
2
1
0.38
1.00
5
5
0
0
3.96
3.96
0.04
0.04
0
0
1
0
1.04
1.00
13
0
Kriterium A.
Ingen försening av språk- och
färdighetsutveckling under de 3
första åren
1.Normal språkutveckling
2.Normal utveckling av
färdigheter
Kriterium B. Nedsatt förmåga
till social interaktion
B1a. Oförmåga att använda ickeverbal kommunikation för att
reglera social interaktion
B1b.Oförmåga att etablera
kamratrelationer
B1c.Brist på socioemotionell
ömsesidighet
B1d. Bristande förmåga att dela
intressen och glädjeämnen
Kriterium C. Repetitiva
aktiviteter
B3a. Uppslukande preockupation
eller begränsade intressemönster
B3b. Till synes tvångsmässigt
beroende av icke-funktionella
rutiner och ritualer
B3c. Stereotypa och upprepade
motoriska manér
B3d. Preockupation med delar av
föremål eller icke-funktionellt
bruk av material
Kriterium D
Exklusionkriterier
* p< 0.05
9
I tabell 2 framgår frekvensen av atypisk språkutveckling i undersöknings- respektive
kontrollgruppen. X2 (Chi-två) analysen visade att ingen signifikant skillnad förelåg mellan
grupperna.
Det var 1 individ i undersökningsgruppen, såsom redovisades av förälder, hade sen
språkutveckling avseende alla variabler.
TABELL 2. Språkutveckling hos undersökningsgrupp
och kontrollgrupp enligt DISCO.
______________________________________________________
Resultat
Undersök- Kontroll Chip-värde
variabeln
ningsgrupp grupp
square
språkutveckvärde
N=13
N=13
ling i DISCO
Meningsfulla
ord
tidigt/ normalt
sent
12
1
12
1
0.00
1.00
Kombinera
2-3 ord
tidigt/normalt
sent
10
3
12
1
0.30
0.59
Tydligt tal
tidigt/ normalt
sent
11
2
13
0
0.54
0.48
* p< 0.05
10
I tabell 3 framgår frekvensen av atypisk utveckling rörande ”repetitiva aktiviteter” (B3a i
DISCO) i undersöknings- respektive kontrollgruppen. X2 (Chi-två) analysen visade att ingen
signifikant skillnad förelåg mellan grupperna.
För variabeln ”begränsat mönster av aktiviteter”, var det flera i undersökningsgruppen, såsom
redovisades av förälder, som hade problem, mot ingen i kontrollgruppen. För variabeln ”krav
på perfektion” var det dubbelt så många i undersökningsgruppen som hade problem.
TABELL 3. Repetitiva aktiviteter enligt B3a i DISCO (uppslukande
preockupation eller begränsade intressemönster) hos undersökningsgrupp
och kontrollgrupp
_______________________________________________
Resultat variabel
B3a i DISCO
Undersökningsgrupp
N=13
Kontroll
grupp
N=13
Chisquare
värde
p-värde
2
11
1
12
0.54
1.00
0,1=problem
2=inga problem
Fascination av spec.
föremål
2
11
1
12
0.54
1.00
0,1= problem
2
11
1
12
0.54
1.00
1
12
0
13
0.31
1.00
4
2
11
0.22
0.64
9
3
10
0
13
1.51
0.22
Bindning till speciella
objekt
0,1 =problem
2=inga problem
Samla på saker
2=inga problem
Krav på oförändrad
omgivning
0,1= problem
2=inga problem
Krav på perfektion
0,1= problem
2=inga problem
Begränsat mönster av
aktiviteter
0,1= problem
2=inga problem
* p<0.05
11
I tabell 4 framgår frekvensen av atypisk utveckling rörande variabeln ”repetitiva
aktiviteter”(B3b i DISCO) i undersöknings- respektive kontrollgruppen. X2 (Chi-två)
analysen visade att ingen signifikant skillnad förelåg mellan grupperna. Avseende variabeln
”äter endast en viss sorts mat” var det fyra deltagare i undersökningsgruppen, såsom
redovisades av förälder, föredrog ensidig kost, mot ingen i kontrollgruppen.
TABELL 4. Repetitiva aktiviteter enligt B3b i DISCO (till synes tvångsmässigt
beroende av icke-funktionella rutiner eller ritualer) hos undersökningsgrupp
och kontrollgrupp.
_______________________________________________________________
Undersök- Kontroll
Chip-värde
Resultat variabel
ningsgrupp grupp
square
N=13
B3b i DISCO
N=13
värde
Agera ut roller på ett
repeterande sätt
0,1= problem
2=inga problem
0
13
0
13
Arrangera föremål i
raka rader
0,1= problem
2=inga problem
3
10
1
12
0.30
0.59
1
12
1
12
0.00
1.00
0,1= problem
4
2=inga problem
9
Försök att hålla fast vid
oförändrade rutiner
0
13
2.66
0.10
0,1= problem
3
10
2
11
0.25
1.00
0,1= problem
2=inga problem
Samla fakta om
särskilda ämnen
2
0
13
0.54
0.48
11
0,1= problem
1
12
1
12
0.00
1.00
4
9
1
12
0.99
0.32
2
11
0
13
0.54
0.48
I detalj upprepande
aktiviteter med
föremål
0,1= problem
2=inga problem
Äter endast viss sorts
mat
2=inga problem
Aktiviteter
relaterade till
speciella färdigheter
2=inga problem
Fascination av
TV/video
0,1= problem
2=inga problem
Andra repetitiva
rutiner
0,1=påtagliga problem
2=inga problem
* p<0.05
12
I tabell 5 framgår frekvensen av atypisk utveckling rörande variabeln ”social interaktion”(B1b
i DISCO) i undersöknings- respektive kontrollgruppen. X2 (Chi-två) analysen visade att ingen
signifikant skillnad förelåg mellan grupperna. Något fler i undersökningsgruppen, såsom
angavs av föräldern, hade problem med variablerna ”interaktionens kvalitet” och ”vänskap
med jämnåriga” jämfört med kontrollgruppen.
TABELL 5 Nedsatt förmåga till social interaktion, B1b i DISCO, i
undersökningsgrupp och kontrollgrupp
___________________________________________________________
Resultat variabel
B1b i DISCO
Undviker
jämnåriga
0,1 = problem
2 =inga problem
Interaktion med
jämnåriga
0,1= problem
2= inga problem
Interaktionens
kvalitet
0,1= problem
2=inga problem
Emotionellt
gensvar
0,1= problem
2= inga problem
Använder
jämnåriga som
mekaniska
hjälpmedel
0,1=problem
2=inga problem
Vänskap med
jämnåriga
0,1=problem
2=inga problem
Vänskapens
kvalitet
0,1= problem
2= inga problem
Grupplekar,
lagspel
0,1=Deltar ej
2=Deltar
Förmåga till
turtagning
0,1= problem
2=inga problem
Undersöknings
grupp
N=13
Kontroll
grupp
N=13
Chisquare
värde
p-värde
1
12
2
11
0.38
1.00
2
11
3
10
0.25
1.00
3
10
0
13
1.51
0.22
0
13
1
12
1.04
1.04
1.00
1.00
0
13
0
13
3
10
1
12
0.30
0.59
1
11
1
12
0.00
1.00
0
13
0
13
0
13
0
13
* p<0.05
13
I tabell 6 framgår frekvensen av atypisk utveckling rörande variabeln ”grovmotorisk
utveckling” i undersöknings- respektive kontrollgrupp. X2 (Chi-två) analysen visade att
ingen signifikant skillnad förelåg mellan grupperna.
Det var en individ i undersökningsgruppen, såsom redovisades av förälder, som hade sen
gångdebut (19 månader) och var även sen (7 år) med att lära sig cykla på tvåhjuling. I
kontrollgruppen exkluderades en individ p g a lätt motoriskt handikapp.
TABELL 6. Grovmotorisk utveckling hos undersökningsgrupp och
kontrollgrupp enligt DISCO.
_____________________________________________________________
Resultat
Undersök- Kontroll Chip-värde
variabeln grovningsgrupp grupp
square
N=13
N=12
motorisk
värde
utveckling i DISCO
Sitta utan stöd
Tidigt/
normalt
Sent
Gå
Tidigt /normal
Sent
13
12
0.00
1.00
0
0
12
1
12
0
0.96
1.00
Cykla på 3-hjuling
Tidigt /normal
Sent
13
0
12
0
0.00
1.00
Cykla på 2-hjuling
Tidigt /normal
Sent
12
1
12
0
0.96
1.00
* p<0.05
14
DISKUSSION
I föreliggande studie var det övergripande syftet att med hjälp av det semistrukturerade
intervjuinstrumentet DISCO (Diagnostic Interview for Social and Communication Disorders)
få klarhet i om unga vuxna patienter med schizofrenispektrumdiagnos ofta har tidiga
autismrelaterade symptom som till synes liknar dem som föreligger vid Aspergers syndrom i
barndomen.
Resultatet visar att en individ i undersökningsgruppen uppfyllde ett flertal kriterier för
Aspergers syndrom, men inte alla.
Det finns ett begränsat antal studier som har undersökt om vuxna individer med schizofreni
även har autistiska symptom. Vid en studie som genomfördes i Lund (14) av vuxna
psykiatripatienter med olika psykiatriska diagnoser, gjordes en kartläggning av hur stor andel
som hade Aspergers syndrom. Av de individer som fick en autismspektrumdiagnos, hade
cirka en tredjedel tidigare fått en schizofrenidiagnos.
För variabeln ”nedsatt förmåga till social interaktion” (B1a i DISCO) ingår 10 frågor som
har att göra med oförmåga att använda icke-verbal kommunikation för att reglera social
interaktion, varav 6 av dem endast ser till ”aktuellt förekommande” symptom (A), dvs hur
symptomen yttrar sig i dagsläget, i det här fallet som ung vuxen. För de övriga 4 frågorna
som belyser aspekter av hur individen bemöter ögonkontakt, ingår även perspektivet
”någonsin förekommande” symptom (N), dvs även barnperspektivet. Det var därför kliniskt
relevant att extrahera ”aktuellt förekommande” symptom för rapportering av uppfyllda
kriterier för Aspergers syndrom, eftersom det endast var barnperspektivet som var av intresse
för studien. En individ i undersökningsgruppen uppgavs av föräldern undvika ögonkontakt
under barndomen.
Alla i undersökningsgruppen uppfyllde kriterium D, dvs hade schizofrenispektrum diagnos,
vilket i ICD-10 i DISCO är ett exklusionskriterium för Aspergers syndrom.
Vidare studerades utfallen av utvalda variabler i DISCO. Dessa var”språkutveckling”,
”repetitiva aktiviteter” ”nedsatt förmåga till social interaktion”, och ”grovmotorisk
utveckling”. Tre av variablerna har forskningsstöd i tidigare undersökningar (4,7,9).
Variabeln ”repetitiva aktiviteter” valdes ut som en variabel av speciellt intresse, då den har
stor betydelse i utredning av autism, men brukar inte omnämnas i symptombilden hos barn
som senare utvecklar schizofreni och saknar därför forskningsstöd.
Avseende variabeln ”språkutveckling” fanns ingen signifikant skillnad mellan grupperna.
De flesta hade normal språkutveckling. En individ i undersökningsgruppen rapporterades av
föräldern vara försenad under alla undersökta aspekter av språkutvecklingen.
När det gäller variabeln ”repetitiva aktiviteter” noterades för variabeln ”uppslukande
preockupation eller begränsade intressemönster”(B3a i DISCO) att nästan en tredjedel i
undersökningsgruppen ansågs av föräldern ha haft problem rörande variabeln ”krav på
perfektion”, som berör frågan om barnet blir överdrivet upprört om föremål går sönder eller
blir defekta på något sätt. Två personer i kontrollgruppen ansågs ha samma problem. Just
denna fråga var svår att besvara på ett entydigt sätt för vissa föräldrar eftersom den spontant
kunde misstolkas. Frågan fick därför preciseras med olika exempel.
För variabeln ”till synes tvångsmässigt beroende av icke-funktionella rutiner eller
ritualer”(B3b i DISCO) var det cirka en tredjedel i undersökningsgruppen, såsom uppgavs av
föräldern, ha problem rörande variabeln ”äter endast viss sorts mat”. Ingen i kontrollgruppen
rapporterades ha detta problem. Under intervjun rapporterade flera föräldrar i
undersökningsgruppen spontant att barnet under tonåren gick över till vegan- eller vegetarisk
kost. Hos barn som senare utvecklar schizofreni har inga tidigare publicerade studier
rapporterat ”repetitiva rutiner” som en tidig utvecklingsavvikelse. De fynd som rapporteras
här, om än undersökningsgruppen är liten, är intressant att notera för framtida studier.
15
För variabeln ”nedsatt förmåga till social interaktion” angav flera föräldrar ur både
undersöknings- respektive kontrollgruppen att ”interaktionen med jämnåriga” hade varit
problematisk på något sätt. Det var dock flera föräldrar i undersökningsgruppen som ansåg att
problemen även hade kvalitativa brister. I tidigare studier har bristande social interaktion
bekräftats hos barn som senare utvecklar schizofreni (9).
Slutligen undersöktes variabeln ”grovmotorisk utveckling”. En individ i undersöknings gruppen hade sen gångdebut (19 månader) och var sen med att lära sig cykla (7 år).
Styrkan i föreliggande studie är att DISCO som instrument strikt följer ett kriteriesystem
som gör det lättare att systematisera alla svar på samma sätt. Undersökningsgruppen har
matchats med en kontrollgrupp som har jämförbar ålder. Utbildningsnivån är inte helt
jämförbar eftersom hälften av de som ingick i undersökningsgruppen insjuknade innan de
hade avslutat studier på gymnasie- respektive högskolenivå, medan alla i kontrollgruppen
hade genomgått gymnasium och hade pågående universitetsstudier.
En och samma person har genomfört intervjuerna med föräldrarna, vilket förväntas ge en viss
effekt, men samma på alla.
Studiens största svaghet är att det är en retrospektiv studie, vilket innebär att de anhörigas
minnen 20-30 år tillbaka kan vara missvisande. Därutöver är deltagarna få till antalet, vilket
snarare ger tendenser i svarsmönstret än slutsatser. Möjligen kan även det personliga mötet
med förälder i undersökningsgruppen jämfört med telefonintervju för kontrollgruppens
förälder ses som en svaghet då betingelserna inte var lika. Flera av föräldrarna i
undersökningsgruppen gav under besöket uttryck åt iakttagelser över sitt barns beteende som
de haft tidigt och på egen hand reflekterat över.
Sammanfattningsvis kan resultaten tolkas så att DISCO som instrument inte ger stöd för att
det föreligger autismrelaterade symptom i barndomen hos personer med schizofreni. Gruppen
med schizofrenidiagnos har inte så mycket gemensamt med gruppen autismspektrum. Det
största utfallet (p<0.05) var för variabeln ”repetitiva aktiviteter” i vilken över en tredjedel i
undersökningsgruppen, mot ingen i kontrollgruppen, rapporterades ha haft problem under
barndomen, vilket är intressant, eftersom det stämmer väl överens med en aspekt av
problembilden hos individer med autismspektrumstörning. Inga tidigare publicerade studier
rörande utvecklingsavvikelser som är gemensamma för schizofreni -respektive
autismspektrumstörning där DISCO har ingått som instrument kan ge stöd för studiens fynd.
Det skulle vara intressant att närmare studera om utfallet för variabeln ”repetitiva aktiviteter”
blir detsamma i en större population av schizofrena, för att se om det under barndomen kan
ses som en premorbid utvecklingsavvikelse även hos den gruppen.
16
REFERENSER:
(1) Kendler, KS, Gruenberg, AM. Genetic Relationship Between Paranoid Personality
Disorder and the “Schizophrenic Spectrum” Disorder. American Journal of Psychiatry
1982: 139: 1185-1186.
(2) Wing, L. Diagnostic Interview for Social and Communication Disorders,
DISCO; version 10, The centre for Social Communikation Disorders, Elliot House,
Bromley, Kent BR2 9HT. Published by The National Autistic Society. 1999.
(3) Lord C, Rutter M & Le Couteur A. Autism Diagnostic Interview-Revised, ADI-R; Second
printing, Western psychological services, Los Angeles, CA 90025-1251, 2005.
(4) Foster Green, M. Schizophrenia from a Neurocognitive perspective. Needham Heights
MA. Allen & Baron A Viacom Company; 1998.
(5) Rapoport JL, Addington AM, Frangou S. The neurodevelopmental model of
schizophrenia: Update. Molecular Psychiatry. 2005;10:434-449.
(6) Walker EF, SavoleT & Davis D. Neuromotor precursors of schizophrenia. Schizophrenia
bulletin. 1994; 20: 441-451.
(7) Nicholson R, Lenane M, Singaracharlu S, Malaspina D, Giedd JN, Hamburger SD,
Gochman P, Bedwell J, Gunvant K, Thaker MD, Fernandez T, Wudarsky M, Hommer
DW, Judith L, Rapoport, MD. Premorbid speech and Language Impairments in
Childhood-Onset Schizophrenia: Association With Risk Factors. American Journal of
Psychiatry. 2000;157:794-800.
(8) Cantor S. Childhood schizophrenia. New York.The Gulidford Press;1988.
(9) Walker E, Lewine RJ. Prediction of adult-onset schizophrenia from childhood home
movies of the patients. American Journal of Psychiatry. 1990; 147: 1052-1056.
(10) GraphPad StatMate, version 1.0.Graphpad Software. 1995.
(11) The ICD-10 classification of mental and behavioural disorders: clinical description and
diagnostic guidelines, World Health Organization,1992.
(12) Diagnostic and statistical manual of mental disorders (4:th ed). Washington DC:
American Psychiatric Association,1994
(13) Wing L, Leekam S, Libby S, Gould J, Larcombe M. The Diagnostic Interview for Social
and Communication Disorders: background, inter-rater reliability and clinical use.
Journal of Child Psychology and Psychiatry. 2002;43: 307-325.
(14)Nylander L, Gillberg C. Autism and Asperger syndrome:coexistence with other clinical
disorders. Acta Psychiatrica. 2000;102:321-330.
17
Appendix:1
Diagnoskriterier för Aspergers syndrom enligt DISCO (Diagnostic Interview for Social
and Communication Disorders). Intervjun har använts enligt kriterierna för ICD-10.
HUVUDKRITERIUM A. Ingen försening i utvecklingen under de 3 första åren.
Alla kriterier ska vara uppfyllda, dvs normal utveckling av expressivt språk, normal IK,
normal utveckling av meningsfulla ord och kombination av ord.
Ingen kliniskt signifikant försening av färdighetsutveckling. För utvecklingsstegen gäller
att färdigheterna skall vara uppfyllda vid 3 år. De uppfyllda kriterierna ska vara minst 6 av 8.
HUVUDKRITERIUM B. Nedsatt förmåga till social interaktion.
Sektion B1. Kvalitativa avvikelser i ömsesidig social interaktion (samma kriterier som
för autism).
Sektion B1a: Oförmåga att använda blickkontakt, ansiktsuttryck, kroppshållning och gester
för att reglera det sociala samspelet. Minst 3 kriterier av 10 ska vara uppfyllda.
Sektion B1b: Oförmåga att etablera kamratrelationer med jämnåriga på ett åldersadekvat sätt
som innefattar ett ömsesidigt utbyte av intressen, aktiviteter och känslor. Minst 2 kriterier av
10 ska vara uppfyllda.
Sektion B1c:Bristande modulering av socioemotionell ömsesidighet som visar sig genom
nedsatt eller avvikande gensvar på andra människors känslor, eller bristande anpassning av
beteende till det sociala sammanhanget, eller dålig integration av sociala, emotionella och
kommunikativa beteenden. Minst 3 kriterier av 17 ska vara uppfyllda.
Sektion B1d: Brist på spontan vilja att dela glädje, intressen eller aktiviteter med andra
människor. Till exempel visar inte för andra, lämnar inte fram eller pekar på sådant som är av
intresse. Minst 1 kriterium av 2 ska vara uppfyllda.
Sektion B2. Nedsatt förmåga att kommunicera (används ej vid diagnosticering av
Aspergers syndrom)
Sektion B2a: Avsaknad eller försenad utveckling av tal och bristande förmåga att
kompensera med hjälp av gester. Båda kriterierna skall vara uppfyllda.
Sektion B2b: Relativ oförmåga att inleda och upprätthålla ett ömsesidigt samtal. Kriteriet
skall vara uppfyllt.
Sektion B2c: Stereotypt, repetivivt eller idiosynkratiskt språk. Minst 2 av 8 kriterier skall
vara uppfyllt.
Sektion B2d: Brist på spontan låtsaslek eller social imiterande lek. Minst 1 av 4 kriterier skall
vara uppfylld.
HUVUDKRITERIUM C. Repetitiva aktiviteter
Individen uppvisar ett ovanligt intensivt, avgränsat intresse för något område eller
begränsade, repetetiva och stereotypa mönster i beteende och aktiviteter (samma
kriterier som för autism).
Sektion B3a: Omfattande fixering vid ett eller flera stereotypa och begränsade intressen som
är överdrivna eller onormala i intensitet och fokusering; eller ett eller flera stereotypa och
begränsade intressen som är överdrivna i intensitet och snäva i sin natur men inte till innehåll
och fokusering. Minst 1 kriterium av 6 ska vara uppfyllda.
Sektion B3b: En till synes tvångsmässig fixering vid specifika, oändamålsenliga rutiner eller
ritualer. Minst 1 kriterium av 9 ska vara uppfyllda.
Sektion B3c: Stereotypa och repetetiva motoriska manéer som inbegriper endera att vifta med
händerna eller fingrarna, eller komplicerade rörelser med hela kroppen. Minst 1 kriterium av 4
ska vara uppfyllda.
18
Sektion B3d: Fascination inför delar av föremål eller icke-funktionella delar av leksaker,
såsom deras lukt, hur materialet de är gjorda av känns, eller ljudet eller vibrationer som de
avger. Minst 1 kriterium av 10 ska vara uppfyllda.
HUVUDKRITERIUM D. Exklusionskriterier.
Störningen går inte att hänföra till andra varianter av genomgripande utvecklingsstörningar,
framförallt schizofreni av simplexform (F.20) och Rett´s syndrom (F.84.2).
19
Tillkännagivande
Ett postumt tack till professor Frits-Axel Wiesel som var vetenskaplig rådgivare för studien
innan han hastigt gick bort.
Tack till
Alla patienter, studenter och föräldrar som valt att delta i studien.
Överläkare Eva Baghdasarian, Psykosvård och Psykiatrisk rehabilitering, ungdomsteamet,
Akademiska sjukhuset, Uppsala, som var behjälplig med datainsamlingen.
Docent och mentor Mimmie Willebrand, Institutionen för neurovetenskap, Uppsala
universitet, för tips och goda råd.
Docent Tommy Lewander, Institutionen för neurovetenskap, psykiatri, Uppsala universitet,
som hjälpte mig att ”ro det hela i land”.
20